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腹膜后巨大肠源性囊肿例

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摘要：

病例男，66岁。因“大便次数增多，便稀1年，发现右下腹部包块7月”入院。查体：腹部饱满，可扪及一大小约20 cm×12 cm的包块，界清，光滑，质地较韧，触之不痛，无明显波动感，活动度较差。糖类抗原72-4：46.71 U/mL。胃镜检查：慢性非萎缩性胃炎。结肠镜检查未见明显异常。CT见腹膜后巨大不规则囊性包块，上达肝下缘、下至膀胱直肠陷凹，于骶1椎体水平局部凹陷呈“哑铃状”，上、下份最大径分别约 17.8cm、12.2cm（图 1）；囊壁厚度欠均匀，顶底壁厚约 2～3mm，体壁厚约8～9 mm，内侧囊外脂肪受推挤（图2）。MRI见囊肿推挤致双侧肾与输尿管梗阻积水（图3）。增强CT可见右侧髂总动脉3条小分支沿囊壁走行较长距离及囊壁的轻中度强化（图4）。MRI见囊内容物T1WI、T2WI均呈高信号，囊壁呈等、稍低信号分层，增强后内层明显强化（图5）。另见肝周及右侧结肠旁沟少许积液。影像学诊断：腹膜后囊肿可能。

手术及病理：于右侧旁正中缘做一长约45 cm切口，逐层切开行腹膜后肿瘤切除术+双侧输尿管支架置入术。术中所见：肿瘤位于下腹部及盆腔腹膜后方、直肠前壁与膀胱之间，腹膜反折及膀胱明显受推上移，肿瘤向上方延长至右上腹肝下方，下方延至直肠中部；下腹部及盆腔肿瘤部分与周围组织分界欠清，与膀胱后部粘连致密；肿瘤长约50 cm，两头膨大，中部稍狭小，两端直径约15 cm；肿瘤四周广泛分布粗细不等血管；术后称重约2.55 kg，内含棕褐色液体，囊壁厚约0.3 cm；盆、腹腔淡黄色积液体约200 mL。病理：囊壁为大量平滑肌细胞组成，内忖柱状上皮细胞，可见血管断面，诊断倾向于（腹膜后肿块）肠源性囊肿（图6）。

讨论传统认为肠源性囊肿是一种先天性肠管发育异常，与邻近胃肠道有直接解剖学联系及共同的血液供应[1]，也称肠重复畸形、胃囊肿、胃肠道巨大憩室等[2]。WHO定义其“囊肿内壁衬有类似于胃肠道上皮、能分泌粘液的上皮”。但越来越多的病例报告发现，纵隔[3]、心包膜[4]、睾丸[5]、眶尖和眶上裂隙[6]、皮下[7]等远处器官也可发生肠源性囊肿，故有学者提出了孤立性肠源性囊肿的概念，即发生于胃肠道以外，与邻近组织不存在直接解剖学联系及共同血供，病理上具有胃肠壁特征的囊肿[1]。其发生机制相关学说包括：胚胎发育过程中胚胎原基迷离；憩室学说，即胚胎期肠道发育过程中，许多芽生样憩室从肠道壁向外生长，个别憩室从肠道壁脱落后坠入肠系膜二叶腹膜之间或腹膜后，发育成含有肠壁各层组织的肠源性囊肿；胚胎期肠道扭转导致肠道缺血或栓塞等异常发育。腹膜后肠源性囊肿因其解剖位置的特殊性，常以憩室学说解释。其他位置，特别是皮下者，则可能与胚胎期前肠细胞的迁移有关[7]。

腹膜后孤立性肠源性囊肿可发生于产前[8]、儿童[9]、成人[2]，甚至老人[10]等各年龄段，这与腹膜后空间大、囊肿休眠可能有关。国内腹膜后肠源性囊肿首次由杜育达等人于1994报道[2]，至今共报道19例。国外首次报道于1965年[10]，至今共报道8例。该27例临床症状主要为消化道异常、腰背痛，所用检查技术包括肠道钡餐、超声、CT、MRI、肾盂造影、腹腔镜等，术前误诊为胰腺囊腺瘤、胃肠道间质瘤、肾囊肿等，无一例依据影像表现诊断肠源性囊肿。其确诊依赖于病理学检查，良恶性判定需结合免疫组化技术。

图1 增强CT矢状位：腹膜后“哑铃状”囊性低密度影，上下囊最大径分别约17.8 cm、12.2 cm。图2 体部囊壁较厚，内侧囊外脂肪受推挤（红色箭头）。图3 冠状位MR T2WI双侧肾盂肾盏扩张积水。图4a～4c 分别为动脉期、静脉期、延迟期，囊壁轻中度强化，右侧髂总动脉小分支沿囊壁走行。图5a，5b 分别为MR T1WI平扫、增强，囊壁内层明显强化。图6低倍镜下：囊壁由大量平滑肌细胞组成，内衬柱状上皮细胞。

本例患者为老年男性，腹部包块体征明确，CT、MR检查可定位于腹膜后间隙，与回肠邻近但不直接相连，其影像学特点包括：①与既往报道的案例比较，本例体积巨大，上达肝脏下缘，下至盆底；②形态呈“哑铃状”；③CT及MR显示囊壁较明显强化，顶、底部厚度影像学测量值2～3 mm，体壁厚度8～9 mm，前者与实体测量值3 mm一致；④囊内容物密度均匀，CT值约29 HU，MRI T1WI、T2WI序列均呈高信号。

本例“哑铃状”形态与Dardik等报道的1例相似（该例哑铃状囊肿两端为两个直径约6～7 cm的囊状结构，中间通过坚硬的钙化组织连接）[10]，但本例囊肿更大，囊壁未见钙化，由右侧髂血管及骨盆入口结构压迫致其束腰的原因较确切。本例囊肿内层强化明显，与新近1例报道中“超声内镜显示囊壁内壁高回声粘膜，外壁低回声肌层”的表现一致，与囊内壁柱状上皮粘膜层的构成相吻合[1]，这与此前肠源性囊肿“囊壁菲薄”的普遍看法明显不同，由此也给了我们“能否利用核医学肠道特异显像技术进行诊断”的启发。此外，本例囊肿血供或许源自右侧髂总动脉，这与肠源性囊肿与邻近肠管有共同血供的传统观点相悖，在之前文献中未有报道。此外，该例术前影像学诊断考虑为良性，但腹腔少许积液、肿瘤标志物糖类抗原72-4升高等特点提示有恶变可能，由于未行免疫组化检查而无法定论。事实上，腹膜后肠源性囊肿腺癌样变已有2例报道[11-12]，1例伴CA199明显升高，其术前均诊断为腹膜后单纯性囊肿，后经病理镜检及 CK7（+）、CK20（+/-）、CEA（+）等检查确诊为侵袭性囊腺癌。

文章来源：《中国肛肠病杂志》网址: http://www.zggcbzz.cn/qikandaodu/2021/0313/557.html